Orthodontic Procedures in the Treatment of Obstructive Sleep Apnea

Journal of Orofacial Orthopedics
Fortschritte der Kieferorthopädie
Case Report
Orthodontic Procedures in the Treatment
of Obstructive Sleep Apnea in Children
Kieferorthopädische Maßnahmen bei der Behandlung
obstruktiver Schlafatmungsstörungen bei Kindern
Edmund Rose1, Joachim Schessl2
Abstract
Introduction: Even minor dimensional changes in the child’s upper airway can already affect the resistance therein. Craniofacial
anomalies may constrict the upper airway and are suspected to
be a direct cause of obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) in
children.
Case Reports: In the present two cases we report on the successful orthodontic treatment of an 8-year-old girl and a 6½-year-old
boy with craniofacial anomalies and severe OSAS diagnosed during a sleep study. The primary treatment aim was to improve the
cardio-respiratory situation during sleep by enlarging the upper
airway and preventing its collapse. Prior to the onset of treatment we had ruled out the presence in both children of any adenotonsillar hypertrophy requiring surgical treatment.
Patient 1 (the girl) presented mouth breathing predominantly while sleeping and a narrow skeletal maxilla that was
treated via rapid maxillary expansion followed by a Fränkel-II
appliance.
A function regulator type-II was applied in the second patient, a boy suffering from OSAS, and spinal muscular dystrophy
with a narrow skeletal upper jaw and mandibular retrognathism.
We were able to successfully treat both cases of obstructive sleep
apnea with these orthodontic procedures.
Conclusion: Orthodontic therapeutic measures should be considered as a causal treatment option in children with OSAS and
craniofacial anomalies restricting the upper airway. Parents and
patient cooperation, as well as good interdisciplinary care within
the field of sleep medicine are mandatory for this kind of treatment.
Key Words: Obstructive sleep-disordered breathing ·
Breathing · Functional treatment · Rapid maxillary
expansion · Mandibular advancement appliances
1
2
Department of Orthodontics,
Division of Neuropediatrics and Muscular Disorders, Department
of Pediatrics and Adolescent Medicine,
University of Freiburg, Germany
Received: August 30, 2005; accepted: November 30, 2005
58
Zusammenfassung
Einleitung: Bei Kindern wirken sich bereits geringe dimensionale
Veränderungen der oberen Luftwege auf den Atemwegswiderstand
aus. Kraniofaziale Anomalien können Auswirkungen auf die oberen
Atemwege haben und stellen eine bedeutende Ursache für obstruktive Schlafatmungsstörungen (OSAS) im Kindesalter dar.
Fallberichte: In den vorliegenden zwei Fallberichten wird die Behandlung eines 8-jährigen Mädchen und eines 6½-jährigen Jungen mit schlafmedizinisch nachgewiesenen schwergradigen OSAS
und kraniofazialen Anomalien mit kieferorthopädischen Maßnahmen vorgestellt. Vornehmliches Behandlungsziel war die Verbesserung der kardiorespiratorischen Situation im Schlaf durch eine Erweiterung der oberen Atemwege. In beiden Fällen waren vor Behandlungsbeginn eine behandlungsbedürftige Vergrößerung der
Adenoide und/oder Tonsillen klinisch ausgeschlossen worden.
In der ersten Kasuistik bestand bei einer Patientin mit einer
vorwiegend nächtlichen Mundatmung ein skelettal schmaler Oberkiefer, welcher mit einer forcierten Gaumennahterweiterung und
anschließend mit einer Fränkel-II-Apparatur behandelt wurde.
In der zweiten Kasuistik wurde ein Funktionsregler nach
Fränkel Typ II bei einem Jungen mit OSAS bei bekannter spinaler
Muskelatrophie mit skelettal schmalem Oberkiefer und skelettaler
mandibulärer Retrognathie angewandt. In beiden Fällen wurde
die obstruktive Schlafapnoe mit den kieferorthopädischen Maßnahmen erfolgreich behandelt.
Schlussfolgerung: Kieferorthopädische Maßnahmen stellen bei
Kindern mit OSAS und kraniofazialen Anomalien, die die oberen
Luftwege einengen, eine alternative kausale Behandlungsmethode dar. Eine gute Compliance der Eltern und der Patienten sowie
eine gute interdisziplinäre schlafmedizinische Betreuung sind
notwendige Voraussetzungen der Behandlung.
Schlüsselwörter: Obstruktive Schlafatmungsstörung ·
Atmung · Funktionskieferorthopädie · Forcierte Gaumennahterweiterung · Unterkieferprotrusionsapparatur
J Orofac Orthop 2006;67:58–67
DOI 10.1007/s00056-006-0534-8
J Orofac Orthop 2006 · No. 1 © Urban & Vogel
Rose E, Schessl J. Obstruktive Schlafatmungsstörungen bei Kindern
Introduction
Obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) is a sleep disorder with repeated partial or complete obstructions of the
extrathoracic airway that result in a reduction or cessations
in airflow. OSAS in children is defined as a complete cessation of 5/h or more for at least 10 seconds of the oro-nasal
flow, or as a partial or complete cessation of the oro-nasal
flow during sleep of more than 10/h from polysomnographic recordings [1]. There is scientific discussion taking
place currently regarding the requirements of standardized
diagnostic methods for pediatric sleep disorders [5].
OSAS in children is usually caused by anatomic anomalies in conjunction with constriction of the upper airway and/
or hypotonia of the muscles in the pharyngeal ring and
tongue, or allergic rhinitis.
Several skeletal craniofacial anomalies result in upper
airway obstruction. Thus a hypoplasia or dysplasia of the
maxilla, as in craniofacial dysostosis (Crouzon’s syndrome)
or Marfan’s syndrome, can lead to restriction of the upper
respiratory airway. Mandibular micrognathia occurs for example in Pierre Robin syndrome. There are reports describing pediatric OSAS in children with the following anomalies:
macroglossia such as in trisomy 21; pronounced obesity as in
Prader-Labhart-Willi syndrome; muscular hypotension; and
the coordination deficiencies in the mentally retarded or
other neurological diseases [1, 11].
OSAS in children does not just affect severely syndromatic patients, but also those presenting even minor craniofacial anomalies that affect the respiratory airway [4]. The
child’s upper airway has specific anatomical characteristics
when compared to that of the adult. For example, children
have a relatively large tongue, high larynx, relatively large
epiglottis, bulging arytenoid cartilages, and a soft trachea, all
factors explaining why minor changes in the airway dimensions reveal respiratory consequences.
Older Children show a gender-independent prevalence
of 2% for OSAS; the prevalence for snoring is higher, at between 3–12% [1, 14].
The treatment of OSAS in children depends on the etiology of the obstruction, the degree of severity, and the patient’s willingness to undergo continuous treatment. While
in most patients tonsillectomy and/or adenoidectomy is a
causal treatment for OSAS, treatment options for mild cases
are conservative procedures such as positioning training or
weight reduction. An effective and reliable treatment option
for severe and acute OSAS is nasal continuous airway pressure (CPAP), applied via a facial mask or a pharyngeal tube
[2, 10]. CPAP requires sustained acceptance and compliance
on the part of the patient and his or her parents [12].
Orthodontic treatment administered while the child is
still growing is considered a valuable therapy option if the
extrathoracic airway is obstructed due to craniofacial anomalies such as a skeletal Class II or a narrow high-arched palate [5, 15]. Functional appliances achieve functional correc-
J Orofac Orthop 2006 · No. 1 © Urban & Vogel
Einleitung
Die obstruktive Schlafapnoe ist eine Erkrankung mit einer
wiederkehrenden partiellen oder vollständigen Verlegung
der extrathorakalen Luftwege und einer daraus resultierenden Reduktion oder eines vollständigen Ausbleibens des
Atemflusses. Eine OSAS ist bei Kindern mit einem vollständigen Sistieren des Atemflusses von mehr als 5/h Schlaf über
eine Zeit von länger als 10 Sekunden bzw. bei einem partiellen oder vollständigen Sistieren der Atmung von mehr als
10/h Schlaf definiert [1]. Über die Anforderungen an eine
standardisierte Diagnostik von Schlafstörungen im Kindesalter wird derzeit wissenschaftlich diskutiert [5].
OSAS kommen bei Kindern und Erwachsenen überwiegend durch anatomische Anomalien mit Einengung der
oberen Luftwege und/oder im Schlaf verstärkter Hypotonie
der Zungengrund- und Rachenmuskulatur zustande. Bei
Kindern dominieren als Ursachen häufig eine exzessive Hyperplasie der Gaumen- und Rachenmandeln oder eine allergische Rhinitis.
Verschiedene skelettale kraniofaziale Anomalien führen gleichfalls zu einer Einengung der oberen Luftwege. So
führt eine Mittelgesichtshypo- oder -dysplasie, z. B. im Rahmen einer Dysostosis craniofacialis (Morbus Crouzon) oder
eines Marfan-Syndroms, zu Einengung der Atemwege. Eine
mandibuläre Mikrognathie tritt z. B. im Rahmen einer
Pierre-Robin-Sequenz auf. Auch bei Makroglossie wie bei
Trisomie 21, ausgeprägter Adipositas wie beim PraderLabhart-Willi-Syndrom, bei muskulärer Hypotonie und Koordinationsstörungen im Rahmen mentaler Retardierung
oder anderen neurologischen Störungen wurde das Auftreten von OSAS bei Kindern beschrieben [1, 11].
Zu OSAS bei Kindern führen nicht ausschließlich ausgeprägte syndromale Anomalien, sondern bereits weniger
ausgeprägte kraniofaziale Anomalien können einen Einfluss
auf die Atemwege haben [4]. Bei Kindern liegen im Vergleich zu Erwachsenen spezifische anatomische Besonderheiten im Bereich der oberen Luftwege vor, wie z. B. eine
relativ große Zunge, ein hoher Larynx, eine große Epiglottis,
wulstige Aryknorpel, eine weiche Trachea, etc., so dass bereits geringe dimensionale Veränderungen der Luftwege
respiratorische Auswirkungen zeigen.
Für ältere Kinder wird in der Literatur für OSAS eine
geschlechtsunabhängige Prävalenz von 2% angegeben; habituelles Schnarchen bei Vorschulkindern ist mit Werten
von 3–12% wesentlich häufiger [1, 14].
Die Behandlung der obstruktiven Schlafapnoe im Kindesalter richtet sich nach der Ätiologie der Obstruktion, dem
Ausprägungsgrad der Schlafapnoe sowie der Akzeptanz der
Patienten, eine Therapie kontinuierlich durchzuführen. Während bei der überwiegenden Anzahl der Patienten eine Tonsillektomie oder/und eine Adenotomie eine kausale Behandlung der OSAS darstellt, können bei leichter Ausprägung
konservative Maßnahmen, wie eine Veränderung der Körperlage im Schlaf oder eine Gewichtsreduktion, eine Behand-
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Rose E, Schessl J. Obstructive Sleep-Disordered Breathing in Children
Flow
Thor
Abd
SpO2
Pos
Figure 1. Typical baseline polygraphic registration recording of patient
M.L. Parameters are the oro-nasal flow (Flow), excursions of the thorax
and abdomen (Thor or Abd.), oxygen saturation (SpO2) and sleep position
(Pos). Note the recurring cessation in oro-nasal flow together with a desaturation and decrease in oxygen saturation of approximately 70%.
Abbildung 1. Charakteristischer Auszug der polygraphischen Ausgangsuntersuchung der Patientin M.L. Aufgezeichnet werdender oronasale Luftstrom (Flow), die Thorax- und Abdomenexkursionen (Thor bzw. Abd), die
Sauerstoffsättgung (SpO2) und die Schlafposition (Pos). Man beachte das
wiederkehrende Persistieren des oronasalen Luftstroms einhergehend mit
deutlichen Entsättigungen und Absinken der Sauerstoffsättigung um 70%.
tion of a distal mandibular relationship by guiding the mandible forward via stimulation of condylar growth and by
affecting the sutural growth of the midface. Rapid maxillary
expansion broadens the maxillary arch, widens the nasal
vault, and improves nasal and oropharyngeal patency. Both
treatment modalities increase the space in the oral cavity and
upper airway, thus providing more space for an anterior position of the tongue.
Case Reports
Case I
Case History and Diagnostic Findings
The parents reported that their 8-year-old girl M.L. had
been snoring loudly with episodes of convulsive apneas
during the 2–3 years before admission to hospital. Their
daughter was also sweaty and tired in the morning, and her
performance at school deteriorated. She had undergone an
adenoidectomy approximately 2 years earlier. Initially after
surgery, her snoring decreased and her clinical situation improved, but 3–4 months later the OSAS-specific symptoms
reappeared. She slept with an open mouth at night, but had
not developed habitual mouth breathing during day. The
girl was found healthy on physical examination and in good
nutritional condition.
Polygraphic sleep registration: Oxycardiorespirography
(Poly-MESAM) with videotaping performed in hospital revealed severe obstructive sleep apnea. We diagnosed repe-
60
lungsoption sein. Bei schwerer und akuter Ausprägung der
OSAS ist die nasale Überdruckbehandlung (engl. „continuous
positive airway pressure“ [CPAP]), die mit einer Gesichtsmaske oder mit einem pharyngealen Tubus durchgeführt
wird, eine effektive und zuverlässige Behandlungsform [2, 10].
Die Behandlung setzt die kontinuierliche Akzeptanz und Mitarbeit der Patienten und ihrer Eltern voraus [12].
Ist die Einengung der Atemwege durch eine skelettale
Anomalie des Gesichtsschädels bedingt, wie z. B. durch eine
Distalbisslage des Unterkiefers oder einen schmalen hohen
Gaumen, kann diese bei einem sich im Wachstum befindlichen Patienten mit kieferorthopädischen Maßnahmen behandelt werden [5, 15]. Mit funktionskieferorthopädischen
Geräten wird eine Vorverlagerung des Unterkiefers über
die Förderung des kondylären Wachstums und eine Wirkung
auf die suturale Entwicklung des Mittelgesichtes erreicht;
mit der forcierten Gaumennahterweiterung werden die nasalen und oropharyngealen Atemwege beeinflusst. Mit beiden Therapieverfahren werden der Mundraum sowie der
obere Luftraum vergrößert und die Zunge erhält Raum für
eine anteriore Position.
Fallberichte
Fall I
Anamnese und Befund
Den Eltern war vor der Vorstellung des 8-jährigen Mädchens M.L. über die letzten 2–3 Jahre lautes Schnarchen
mit Episoden von „krampfartigen“ Atemaussetzern aufgefallen. Darüber hinaus war ihre Tochter morgens verschwitzt und unausgeschlafen und zeigte ein Abfallen der
schulischen Leistungen. Eine Adenotomie war vor ca. 2
Jahren durchgeführt worden. Anfänglich war das Schnarchen reduziert und die klinische Situation verbesserte sich;
nach 3–4 Monaten traten die OSAS-spezifischen Symptome jedoch erneut auf. Die Patientin schlief nachts mit
offenem Mund, sie hatte aber noch keine habituelle Mundatmung am Tage entwickelt. Die Patientin befand sich in
einem guten Allgemein- und Ernährungszustand.
Schlafmedizinische Polygraphie: In der stationär durchgeführten Oxykardiorespirographie (Poly-MESAM) mit Videoüberwachung wurde der Befund einer schweren obstruktiven Schlafapnoe gesichert. Es zeigten sich wiederholend im Mittel 30 Sekunden andauernde, schwerwiegende
obstruktive und gemischte Hypopnoen und obstruktive
Apnoen mit periodischen Sättigungsabfällen auf Werte um
68% (Abbildung 1).
Kieferorthopädischer Befund: In der kieferorthopädischen
intraoralen Befundaufnahme zeigte sich eine dentale
Klasse-II-Beziehung mit einem funktionellen Kreuzbiss in
der frühen Phase des Wechselgebisses. Es bestand ein
schmaler Oberkiefer mit einem primären Engstand; der
Zahn 62 war aufgrund einer unterminierenden Resorption
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Rose E, Schessl J. Obstruktive Schlafatmungsstörungen bei Kindern
Figure 2. Dental situation of patient M.L. upon orthodontic admission.
Figure 4. Intra-oral view of tonsils of patient M.L. at admission.
Abbildung 2. Gebissbefund der Patientin M.L. bei der kieferorthopädischen Aufnahme der Patientin.
Abbildung 4. Intraorale Aufnahme der Tonsillen der Patientin M.L. bei
der Aufnahmebefundung.
Figure 3. View of the upper jaw of patient M.L.: baseline situation.
Abbildung 3. Oberkieferaufsicht der Patientin M.L.: Ausgangsbefund.
titive severe obstructive and mixed hypopneas and obstructive apneas accompanied by an oxygen saturation periodically dropping to 68% (Figure 1).
Orthodontic findings: The orthodontic intra-oral evaluation
revealed a dental Class II relationship and functional crossbite in the early mixed dentition stage. The patient had a
constricted upper jaw with a primary dental crowding;
tooth 62 had been lost due to undermining resorption.
Tooth 21 was erupting; tooth 11 was in the intra-alveolar
stage of tooth eruption (Figures 2 and 3). On clinical evaluation her tonsils were slightly enlarged but not inflamed
(Figure 4).
The lateral cephalogram illustrated the situation after
adenoidectomy, showing mildly enlarged tonsils (Figure 5).
The maxilla (∠ SNA: 89°/ reference: 81°) and mandible
(∠ SNB: 82°/ reference: 79°) were prognathic; the direction
of mandibular growth was neutral with an SN-MeGo angle
of 33° (reference: 34°), and facial height of 64% (range: 62–
65%).
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Figure 5. Lateral cephalogram of patient M.L. upon orthodontic admission. The pharyngeal airway space seems obstructed.
Abbildung 5. Fernröntgenseitenbild des Schädels der Patientin M.L. bei
der kieferorthopädischen Aufnahme. Der pharyngeale Luftraum erscheint
nicht eingeengt.
verloren gegangen. Zahn 21 befand sich im Durchbruch,
Zahn 11 in der intraalveolären Eruptionsphase (Abbildungen 2 und 3). Die Tonsillen waren gering, aber nicht entzündlich vergrößert (Abbildung 4).
61
Rose E, Schessl J. Obstructive Sleep-Disordered Breathing in Children
Das Fernröntgenseitenbild des Schädels zeigte den Zustand nach Adenotomie und eine diskrete Vergrößerung der
Tonsillen (Abbildung 5). Es bestanden eine prognath eingebaute Ober- (∠ SNA: 89°/ Ideal: 81°) und Unterkieferbasis
(∠ SNB: 82° / Ideal: 79°); in der Vertikalen lag ein neutraler
Gesichtsschädelaufbau mit einem SN-MeGo-Winkel von
33° (Ideal: 34°) und einem Gesichtshöhenverhältnis von
64% (Ideal: 62–65%) vor.
Figure 6. View of the upper jaw of patient M.L. 35 days after rapid maxillary expansion.
Abbildung 6. Oberkieferaufsicht der Patientin M.L. 35 Tagen nach der
forcierten Gaumennahterweiterung.
Flow
Thor
Abd
SpO2
Pos
Figure 7. Typical polygraphic control recording of patient M.L. two
months after rapid maxillary expansion with a regular finding. Note the
regular, non-disturbed breathing pattern.
Abbildung 7. Charakteristischer Auszug der polygraphischen Kontrolluntersuchung der Patientin M.L. 2 Monate nach der Gaumennahterweiterung mit einem Normalbefund. Man beachte das regelmäßige ungestörte
Atemmuster.
Treatment
The first treatment step consisted of expanding the upper
jaw in the transversal dimension by 28 mm using a rapid
maxillary expansion device over 35 days (Figure 6). The
patient’s mother noticed already on day 8 of rapid maxillary expansion that her daughter’s sleep had improved, with
fewer apneas and less snoring noise. An oxycardiorespirographic control was carried out 2 months after the maxillary expansion and presented a nearly normal result; the
girl demonstrated a normal and rhythmic breathing pattern
for more than 90% of the night (Figure 7). The minimal
oxygen saturation reached 88% SaO2 and the mean oxygen
saturation was 96% SaO2. Her mother reported a vital
62
Therapie
Im ersten Behandlungsschritt wurde der Oberkiefer mit
einer forcierten Gaumennahterweiterung um 28 mm innerhalb von 35 Tagen transversal erweitert (Abbildung 6). Bereits am 8. Tag der Gaumennahterweiterung bemerkte die
Mutter eine Verbesserung des Schlafes der Patientin mit
weniger Atemaussetzern und einer Reduktion des
Schnarchgeräusches. 2 Monate nach der forcierten Oberkieferdehnung erfolgte eine oxykardiorespirographische Kontrolluntersuchung, die einen annähernden Normalbefund
ergab; über 90% der Nacht bestand ein normales rhythmisches Atemmuster (Abbildung 7). Die minimale Sauerstoffsättigung lag bei 88% SaO2 und die mittlere Sauerstoffsättigung bei 96% SaO2. Anamnestisch berichtete die Mutter
über eine deutliche Verbesserung der klinischen Symptomatik: Während des Schlafens träten keine Atemaussetzer auf,
das Schnarchgeräusch sei weniger häufig und leiser, nachts
schwitze das Kind nicht mehr, die Tagesmüdigkeit, insbesondere am Morgen, habe sich verringert, und die schulischen Leistungen hätten sich verbessert.
Die festsitzende Apparatur wurde zur Retention des
Dehnungsergebnisses für 3 Monate belassen und die Oberkieferdehnung anschließend mit einer Oberkieferplatte am
Tage retiniert; in der Nacht wurde von der Patientin ein
Funktionsregler nach Fränkel Typ II getragen. Die Apparatur wurde entsprechend einem Konstruktionsbiss mit einem
Unterkiefervorschub von ½ Prämolarenbreite und einer
Bissöffnung von ca. 5 mm hergestellt.
Abbildung 8 zeigt die Gebisssituation 4 Monate nach
Beginn der Behandlung. In den ein Jahr nach Therapiebeginn durchgeführten Oxykardiorespirographien wurde ein
Normalbefund mit der im Schlaf eingesetzten Apparatur
aufgezeichnet. Auch ohne Funktionsregler war der Befund
gegenüber dem Ausgangsbefund deutlich verbessert; es
wurden jedoch weiterhin einzelne Hypopnoen, aber keine
Apnoen registriert. Bei einer weiteren kieferorthopädischen
Kontrolluntersuchung 20 Monate nach Therapiebeginn berichteten die Patientin und die Mutter, dass sich die klinische
Situation auch ohne das nächtliche Tragen des Funktionsreglers Typ II deutlich verbessert habe. In der nach weiteren
2 Monaten durchgeführten schlafmedizinischen Kontrolluntersuchung wurde ohne Apparatur ein kardiorespiratorischer Normalbefund erhoben.
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Rose E, Schessl J. Obstruktive Schlafatmungsstörungen bei Kindern
Fall II
Anamnese und Befund
Bei dem 6½-jährigen Jungen K.L. wurde eine schwere
Schlafapnoe in der Polygraphie diagnostiziert. Der Patient
litt an einer spinalen Muskeldystrophie mit deutlicher
Schwäche der Atemmuskulatur und erschien mit einer
ausgeprägten generalisierten Muskeldystrophie in einem
guten Allgemein- und einem schlanken Ernährungszustand. Es bestand eine ausgeprägte neuromuskuläre Skoliose im thorakalen Bereich infolge seines Grundleidens.
Figure 8. Dental situation of patient M.L. after approximately four
months of treatment.
Abbildung 8. Gebissbefund der Patientin M.L. nach ca. 4 Monaten Behandlung.
improvement in the clinical symptoms: there were no apneas during sleep, snoring was reduced and quieter, the
nocturnal sweating ceased, she was less sleepy during the
day (particularly in the morning), and her performance in
school improved.
We kept the fixed appliance in place for retention of the
maxillary expansion for 3 months; thereafter, we stabilized
the situation with a removable acrylic maxillary plate that
was worn during the daytime, and a Fränkel appliance typeII worn during the night. The Fränkel appliance was manufactured according to an individual construction bite with a
mandibular protrusion of a ½-width of a premolar and a bite
opening of approximately 5 mm.
Figure 8 presents the dental situation 4 months after the
onset of treatment. Oxycardiorespirography one year thereafter showed regular breathing with the appliance while
sleeping. Even without the function regulator, the respiratory situation during sleep was markedly improved in comparison with the initial recording, yet single hypopneas, but
not apneas, persisted. In an additional orthodontic follow-up
20 months after the onset of treatment, the patient and her
mother reported that the girl’s clinical situation had improved significantly even without her having worn the function regulator type-II during the night. In the control polygraphy carried out without the appliance 2 months later, the
patient’s cardio-respiratory situation was normal.
Case II
Case History und Diagnostic Findings
Severe OSAS was diagnosed via nocturnal polygraphy in
the second patient K.L., a 6½-year-old boy. He also suffered from spinal muscle dystrophy, with an obvious weakness in the respiratory muscles, and had pronounced neuromuscular scoliosis in the thoracic region due to the underly-
J Orofac Orthop 2006 · No. 1 © Urban & Vogel
Anamnese: Die Eltern berichteten, dass der Junge stark
schnarche, sie hätten Atempausen mit Aufschreckreaktionen, insbesondere in Rückenlage, beobachtet; im Schlaf
atme er durch den Mund.
Kieferorthopädischer Befund: Kieferorthopädisch befand
sich der Patient in der frühen Phase des Wechselgebisses.
Es bestand eine Anomalie der skelettalen Klasse II/1 mit
ausgeprägtem Gummysmile und einem vergrößerten unteren Gesichtsdrittel; der Gesichtsschädelaufbau war vertikal.
Der Patient hatte eine ausgeprägte Mundatmung bei einer
anatomisch verkürzten Oberlippe. Der Mundschluss war
nur unter Anspannung der perioralen Muskulatur
möglich (Abbildungen 9 a, b und 10).
Schlafmedizinische Polygraphie: In der Oxykardiorespirographie (Poly-MESAM) zeigten sich durchschnittlich 7 Sauerstoff-Entsättigungen pro Stunde Schlaf mit Sättigungsabfällen von bis 60% SaO2 und etliche obstruktive Apnoen,
die im Mittel 20 Sekunden andauerten (Abbildung 11).
Therapie
Für den Patienten wurde zur nächtlichen Anwendung ein
Funktionsregler nach Fränkel Typ II angefertigt. Der Konstruktionsbiss wurde am Patienten mit einem Vorschub von
¾ Prämolarenbreite und einer Bissöffnung von 4–5 mm
festgelegt. Zur Eingewöhnung an das nächtliche Tragen des
Funktionsreglers wurde dem Patienten empfohlen, die Apparatur zusätzlich am Tage für 1–2 Stunden zu tragen. Die
Apparatur wurde vom Patient sofort toleriert und nachts
angewandt (Abbildung 12).
Die Eltern berichteten nach 2 Wochen, dass der Junge
mit der Apparatur nicht schnarche, wesentlich ruhiger schlafe und im Schlaf nicht mehr schwitze.
In der Oxykardiorespirographie mit dem eingesetzten
Funktionsregler Typ II wurden nach einer kontinuierlichen
Anwendung der Apparatur nach 3 Monaten die anamnestische Beobachtung bestätigt; es zeigte sich eine deutliche Befundverbesserung der kardiorespiratorischen Parameter mit
weniger Schlafapnoephasen und geringeren Sauerstoffsättigungsabfällen.
In einer schlafmedizinischen Kontrolluntersuchung
nach weiteren 9 Monaten war die Situation unverändert, so
63
Rose E, Schessl J. Obstructive Sleep-Disordered Breathing in Children
Figure 9a. Profile of the 6½-year-old boy K.L.
Figure 9b. Profile of patient K.L. with lip closure
and contraction of the perioral muscles.
Abbildung 9a. Profilbild des 6½-jährigen
Abbildung 9b. Profilbild des Patienten K.L. mit
Jungen K.L.
Lippenschluss und angespannter perioraler Muskulatur.
ing disease. In spite of having clearly generalized muscle
dystrophy, the boy was found healthy on physical examination.
Case history: The parents reported that their son is a heavy
snorer, suffers from apneas and arousals, particularly in supine position, and breathes through his mouth while sleeping.
Orthodontic findings: Orthodontically speaking, the patient
was in the early stage of mixed dentition. On examination
he presented a skeletal Class II, Divison 1 malocclusion
with a distinctively gummy smile and increased lower face
height; the growth pattern was vertical. The patient showed
pronounced mouth breathing and an anatomically shortened upper lip. Mouth closure was only possible with increased contraction of the perioral muscles (Figures 9a, 9b
and 10).
Polygraphic sleep registration: Oxycardiorespirography
(Poly-MESAM) revealed a mean of 7 oxygen desaturations per hour of sleep, with oxygen saturation dropping to
60% SaO2 on average, and several repetitive obstructive
apneas lasting an average of 20 seconds (Figure 11).
Treatment
A Fränkel function regulator type-II was manufactured for
the patient for nocturnal use. The construction bite was de-
64
Figure 10. Lateral view of the dental situation at
the start of treatment of patient K.L.
Abbildung 10. Sagittale Ansicht des intraoralen
Ausgangsbefundes des Patienten K.L.
dass trotz des Grundleidens des Patienten eine kieferorthopädische Behandlung mit einer forcierten Gaumennahterweiterung und einer Unterkiefervorverlagerung alio loco
eingeleitet wurde.
Eine kieferorthopädische Therapie der Dysgnathie war
wegen des Grundleidens des Patienten vor der Diagnosestellung der OSAS von den Eltern abgelehnt worden; unter der
klinischen Verbesserung mit der kieferorthopädischen Maßnahme gaben die Eltern ihre Einwilligung zur Behandlung.
Figure 11. Typical baseline polygraphic registration of patient K.L.
Note the recurring oxygen desaturations.
Abbildung 11. Charakteristischer Auszug der polygraphischen Ausgangsuntersuchung des Patienten K.L. Deutliche wiederkehrende SauerstoffEntsättigungen.
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Rose E, Schessl J. Obstruktive Schlafatmungsstörungen bei Kindern
termined on the patient, with the mandible in an anterior
protrusion of ¾ of a premolar’s width and a bite opening of
4–5 mm. To get used to nocturnal wearing of the Fränkel
appliance, we recommended that he used it for 1–2 hours
during the day. He tolerated the appliance immediately and
wore it at night (Figure 12).
Two weeks later, the boy’s parents reported that he had
stopped snoring, slept relatively quietly, and no longer
sweated while wearing the device during night.
An oxycardiorespirography with the Fränkel appliance
inserted and performed after continuous 3-month use of the
function regulator type-II confirmed the parents’ observations; it showed an improvement in the cardiorespiratory
parameters, with fewer apneas and oxygen desaturations.
An additional control sleep-study 9 months later confirmed the stable cardiorespiratory situation. Thus orthodontic treatment with rapid maxillary expansion followed
by mandibular protrusion with a functional appliance was
introduced by his local orthodontist in private practice despite the underlying disease.
Prior to the OSAS diagnosis, the parents had declined
orthodontic treatment for their son’s malocclusion because
of his underlying disease. Due to his clinical improvement
with the orthodontic therapy, his parents gave their consent
for the following treatment approach.
Discussion
There are few reports of orthodontic treatment approaches
for obstructive sleep apnea in children [9, 16]. Oral protrusive appliances are considered a treatment option for adult
patients with obstructive sleep apnea [8, 13]. These appliances protrude the mandible into an anterior position and
open the bite. Such a procedure opens and stabilizes the
pharyngeal airway. A transversal compression of the maxilla also leads to partial obstruction of the upper airway and
can cause OSAS.
In the two case histories we present, the number of apneas and hypopneas, and severe clinical OSAS situation
were eliminated or at least improved by orthodontic procedures. The two different treatment modalities achieved the
pre-set treatment aim, namely an improvement within a
short time in the patients’ respiratory situation during sleep.
The OSAS`s specific clinical symptoms, e.g. snoring, night
sweats, excessive daytime sleepiness, were reduced or even
eliminated, and daytime performance immediately improved
with the onset of orthodontic treatment. Both patients tolerated the orthodontic treatment well from the very beginning
of treatment. We must, however, emphasize that patient cooperation is mandatory for the treatment of OSAS with a
functional appliance. A major aim of orthodontic treatment
in children presenting a definitively-diagnosed, severe OSAS
is the immediate expansion of the respiratory airway during
sleep by eliminating the skeletal malocclusion. Ideally, the
orthodontic treatment’s efficacy must be monitored via eval-
J Orofac Orthop 2006 · No. 1 © Urban & Vogel
Figure 12. Profile of patient K.L
with a function regulator type-II
inserted.
Abbildung 12. Profilbild des Patienten K.L. mit eingesetztem Funktionsregler Typ II.
Diskussion
Wenige Daten beschreiben den Einsatz kieferorthopädischer Maßnahmen zur Behandlung der obstruktiven
Schlafapnoe bei Kindern [9, 16]. In der Behandlung der
obstruktiven Schlafapnoe bei Erwachsenen haben sich Unterkieferprotrusionsapparaturen als eine mögliche Behandlungsmodalität etabliert [8, 13]. Diese Apparaturen verlagern den Unterkiefer nach anterior und öffnen den Biss.
Durch diese Maßnahme werden die pharyngealen Atemwege geöffnet und stabilisiert. Eine transversale Kompression des Oberkiefers kann ebenfalls zu einer Einengung der
Luftwege führen und eine OSAS auslösen.
In den zwei hier vorgestellten Kasuistiken wurden die
Anzahl der Apnoen bzw. Hypopnoen und die klinische Symptomatik der schweren OSAS durch kieferorthopädische
Maßnahmen beseitigt bzw. deutlich verbessert. Die beiden
unterschiedlichen Therapiemaßnahmen erbrachten in einem
eng umschriebenen Zeitraum den angestrebten Behandlungserfolg mit einer Verbesserung der respiratorischen Situation im Schlaf. Die OSAS-spezifischen klinischen Symptome, wie Schnarchen, Nachtschweiß, Schläfrigkeit und Tagesperformance, wurden bei beiden Kindern unmittelbar mit
dem Beginn der kieferorthopädischen Maßnahmen verbessert bzw. beseitigt. Von Beginn an wurde die Behandlung mit
kieferorthopädischen Apparaturen von beiden Patienten gut
akzeptiert. Eine hohe Compliance bei der Therapie mit herausnehmbaren Apparaturen ist als zwingende Voraussetzung
für die Behandlung einer OSAS mit kieferorthopädischen
Maßnahmen anzusehen. Vornehmliches Ziel der Anwendung einer kieferorthopädischen Behandlung bei Kindern
mit der gesicherten Diagnose einer schweren OSAS ist eine
unmittelbare Erweiterung der Atemwege im Schlaf über eine
Beseitigung der skelettalen Anomalie. Idealerweise ist die
Effektivität der kieferorthopädischen Anwendung unter der
Kontrolle der respiratorischen Situation im Schlaf zu beurteilen. Um die Stabilität der Maßnahme zu überprüfen, sind
weitere ambulante Schlafuntersuchungen angezeigt.
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Rose E, Schessl J. Obstructive Sleep-Disordered Breathing in Children
uation of the respiratory situation during sleep. To check the
procedure’s reliability, further sleep evaluations carried out
at home are necessary.
In the first patient, the constricted maxilla was broadened by rapid maxillary expansion, and the oropharyngeal
airway thereafter enlarged. After the retention period, her
clinical situation had improved to such an extent that the respiratory situation during sleep was assessed to be normal.
The malocclusion’s further therapeutic requirements must
be evaluated at a later time. We have presently stopped the
orthodontic treatment due to the quiescent period of the
mixed dentition, and have no information yet on the treatment effect’s reliability.
In the second case history, the Fränkel-II appliance
placed the mandible in an anterior position, thus extending
the pharyngeal space shifting the adhesive soft tissue anteriorly, thus preventing the pharynx from collapsing. One fundamental advantage of the function regulator’s construction
is the fact that it is anchored within the oral vestibule; the
Fränkel appliance thus do not restrict the oral cavity, and the
tongue can occupy the available space. Due to the boy’s general medical condition, further treatment for the skeletal
malocclusions (keeping the mandible in an anterior position)
is mandatory. For good retention of the orthodontic appliance, the patient in question must have enough erupted teeth
to ensure reliable results from the chosen orthodontic approach.
Sleep-disordered breathing can occur in children with
CNS-disturbances or -immaturity, obstructions of the respiratory airway, and disorders of the breathing muscles, e.g.
chronic pulmonary structural disorders, neuromuscular
anomalies, and thorax deformities [10]. Orthodontic procedures for treating sleep-disordered breathing are only indicated in OSAS. A pediatrician should carry out the differential diagnostic examination of sleep-disordered breathing
before the onset of any orthodontic treatment.
The most frequent cause of OSAS in children is hypertrophy of the tonsils and/or adenoids. Adenotonsillectomy
not only affects obstructive sleep apnea in children, it also
improves nasal flow at the same time, thus influencing craniofacial development [3]. However, a few cases of OSAS
persisted in children despite these surgical procedures [6, 7].
In our first case history, an adenoidectomy had already been
carried out. After an initial reduction in the number of obstructive events, the OSAS situation deteriorated again.
Alternatively, continuous positive airway pressure
(CPAP) therapy was considered for both patients – had the
orthodontic procedure failed, CPAP would have been the
therapy of choice [5, 7]. These case reports clearly illustrate
that orthodontic evaluation must be included as part of a
thorough differential diagnostic examination of children
with OSAS.
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Im ersten Fall konnte durch die forcierte Gaumennahterweiterung der schmale Oberkiefer skelettal erweitert
und konsekutiv der oropharyngeale Luftraum vergrößert
werden. Nach der Retentionsphase war der klinische Zustand so weit verbessert, dass ohne die Anwendung der Apparatur die respiratorische Situation im Schlaf unauffällig
war. Die weitere Behandlungsbedürftigkeit der Dysgnathie
ist zu einem späteren Zeitpunkt zu beurteilen. In der Ruhephase des Wechselgebisses wird derzeit eine Pause der kieferorthopädischen Behandlung durchgeführt. Über die Stabilität des Behandlungsergebnisses kann zum gegenwärtigen
Zeitpunkt keine beurteilende Stellung genommen werden.
In der zweiten Kasuistik wurde durch den Einsatz eines
Funktionsreglers Typ II der Unterkiefer im Schlaf in eine
anteriore Lage positioniert; hierdurch wird der pharyngeale
Raum durch die gleichzeitige Verlagerung der Weichteile
vergrößert und an einem Kollabieren gehindert. Ein wesentlicher Vorteil des Konstruktionsprinzips des Funktionsreglers nach Fränkel ist die Abstützung der Apparatur im
Mundvorhof, hierdurch wird der Mundinnenraum durch die
Apparatur nicht eingeengt und die Zunge kann den vorhandenen Platz einnehmen. Aufgrund des Grundleidens des Patienten ist eine weitere Behandlung der skelettalen Anomalie unter Wahrung der Unterkiefervorverlagerung dringend
angezeigt. Ausreichend durchgebrochene Zähne zur Verankerung der kieferorthopädischen Apparaturen sind als Voraussetzung für die Zuverlässigkeit der gewählten kieferorthopädischen Behandlungen anzusehen.
Schlafbezogene Atemregulationsstörungen können bei
Kindern durch ZNS-Erkrankungen oder -Unreife, Obstruktionen der Atemwege sowie Insuffizienz der Atemmuskulatur bei chronischen Lungen- und Lungengerüsterkrankungen, neuromuskulären Erkrankungen und Thoraxdeformitäten auftreten [10]. Kieferorthopädische Maßnahmen zur
Verbesserung schlafbezogener Atmungsstörungen sind ausschließlich bei OSAS angezeigt. Eine differentialdiagnostische Untersuchung der Schlafatmungsregulationsstörung ist
vor dem Beginn einer therapeutischen kieferorthopädischen
Maßnahme durch einen Kinderarzt durchzuführen.
Die häufigste Ursache einer OSAS bei Kindern ist eine
Hypertrophie der Tonsillen und/oder der Adenoide. Mit der
Adenotonsillektomie wird nicht nur die obstruktive
Schlafapnoe im Kindesalter effektiv behandelt, sondern
gleichzeitig die nasale Atmung verbessert und hierdurch
Einfluss auf das Gesichtsschädelwachstum genommen [3].
In wenigen Fällen jedoch persisiert die OSAS im Kinderalter trotz des chirurgischen Vorgehens [6, 7]. In der ersten
Kasuistik war eine Adenotomie bereits durchgeführt worden. Nach einer anfänglichen Reduktion der obstruktiven
Ereignisse stellte sich eine erneute Verschlechterung der
OSAS ein.
Die nasale Überdruckbehandlulng (CPAP) wurde bei
beiden Patienten alternativ in Erwägung gezogen und wäre
bei einem Versagen des kieferorthopädischen Vorgehens
J Orofac Orthop 2006 · No. 1 © Urban & Vogel
Rose E, Schessl J. Obstruktive Schlafatmungsstörungen bei Kindern
Conclusion
In the present case reports, the cardiovascular parameters
during sleep of two children with severe OSAS and craniofacial anomalies were normalized by applying different
orthodontic treatment options. Both children grew accustomed to the treatment without noticeable difficulty. While
the OSAS in the first case could be eliminated long-term by
the orthodontic procedure, it remains unclear in the second
case whether the improved respiratory situation during
sleep that we obtained will be maintained in the long run.
Good patient compliance and interdisciplinary care within
the field of sleep medicine care are necessary requirements
for the treatment options we have presented.
die Therapie der Wahl [5, 7]. Die Fallberichte verdeutlichen,
dass zur differentialdiagnostischen Untersuchung von Kindern mit OSAS eine kieferorthopädische Befunderhebung
einzuschließen ist.
Schlussfolgerung
In den vorgestellten Kasuistiken von zwei Kindern mit
schwerer OSAS und kraniofazialen Anomalien wurde mit
unterschiedlichen kieferorthopädischen Therapieverfahren
eine Normalisierung der kardiorespiratorischen Parameter
im Schlaf erzielt. Die Maßnahmen wurden von den Kindern sehr gut toleriert. Während im ersten Fall die OSAS
durch eine kieferorthopädische Maßnahme dauerhaft beseitigt werden konnte, ist es im zweiten Fall derzeit noch
abzuwarten, ob durch die weitere kieferorthopädische Behandlung eine dauerhafte nächtliche Verbesserung der respiratorischen Situation erreicht wird. Eine sehr gute Mitarbeit der Patienten bei den vorgestellten Therapien und
eine interdisziplinäre schlafmedizinische Betreuung sind
notwendige Voraussetzungen.
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Correspondence Address
Priv.-Doz. Dr. Dr. Edmund Rose
Department of Orthodontics
University of Freiburg
Hugstetter Str. 55
79106 Freiburg i. Br.
Germany
Phone: (+49/761) 270-4839, Fax -4852
e-mail: [email protected]
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